Osteogenezis imperfekta (Oİ) heterojon klinik bir durum olarak kabul edilmektedir. Genetik karmaşıklığı ve yaygın fenotipik değişkenliği bu durumun heterojen klinik görünümüne neden olur. Otuz üç yaşında, erkek hasta irritabilite, alınma düşünceleri ve saldırgan davranışları nedeniyle konsülte edilmiştir. Fiziksel muayene ve radyolojik bulgularla Oİ tip-IV tanısı konulmuştur. Psikotik belirtiler düşük doz antipsikotik tedavi sonrası gerilemiştir. Bu yazıda psikotik belirtili nadir bir Oİ olgusu sunulmuştur. Pozitif aile öyküsü ile psikiyatrik bozukluk ve Oİ’nin birlikteliği psikotik bozuklukla Oİ arasındaki ortak genetik temele işaret edebilir.

Osteogenesis imperfecta (OI) is regarded as a heterogeneous clinical condition. Genetic complexity and extensive phenotypic variation lead to heterogeneous clinical manifestations in the condition. A 33-year old, male underwent consultation because of irritability, reference ideas and aggressive behavior. OI type-IV was diagnosed on the basis of physical examinations and radiological findings. Psychotic symptoms improved following low-dose antipsychotic treatment. This report presents a rare case of OI with psychotic symptoms. Comorbidity of a psychiatric disorder and OI in a case with a positive family history for both may also emphasize a common genetic basis between the psychotic disorders and OI.